Ny oversikt over forskningen om opplevd fatigue hos personer med sjeldne diagnoser

Våre hovedfunn er  at det trengs mer forskning om fatigue hos personer med sjeldne diagnoser, både om forekomst, om hva slags behandling som er nyttig, hvilke metoder som er egnet til å undersøke fatigue ved ulike sjeldne diagnoser og hvordan det oppleves å ha fatigue når man har en sjelden diagnose.​

​Du kan lese et norsk sammendrag av artikkelen nedenfor.

Forfattere: Trine Bathen, Heidi Johansen, Hilde Strømme og Gry Velvin

Tittel: Experienced fatigue in people with rare disorders – a scoping review on characteristics

of existing research

Publisert i: Orphanet Journal of Rare Diseases, januar 2022.

Her kan du laste ned og lese artikkelen (på engelsk)

Hva f​ant vi ut?

Denne oversiktsartikkelen fant ganske mange artikler om opplevd fatigue hos personer med et utvalg sjeldne diagnoser: 215 artikler, men bare 40 prosent (82 artikler) hadde undersøkelse av fatigue som hovedmål. Mange artikler undersøkte primært andre områder og hadde mindre fokus på fatigue.

Vi har inkludert artikler som omhandlet personer med til sammen 45 ulike sjeldne diagnoser. De fleste artiklene handlet om voksne, et mindretall om barn. Som forventet hadde mange av studiene få deltakere, 85 prosent hadde 200 eller færre deltakere. Vi fant veldig få (kun 9) systematiske oversiktsartikler som oppsummerer og vurderer forskningen om fatigue ved ulike sjeldne diagnoser.

Nedenfor gir vi et kort sammendrag av andre funn:

Hvordan ble opplevd fa​tigue definert i de ulike studiene?

Våre funn speiler forskningen på mer vanlige diagnoser: Opplevd fatigue er et fenomen som mangler en enhetlig definisjon. Det synes også å være mindre studert enn andre fenomener, som for eksempel smerte. Kun 29 av 215 artikler beskrev i innledningen til artikkelen hvordan de definerte fatigue.

Mange ulike definisjoner ble brukt. Den vanligst brukte definisjonen av opplevd fatigue var: «En overveldende følelse av tretthet, mangel på energi og følelse av utmattelse, - mentalt, fysisk eller begge deler»

Hvilke forskningsspørsmål ble undersøkt?

Når man studerer et fenomen som fatigue kan man undersøke mange ulike spørsmål. Vi oppsummerte hvor mange artikler som undersøkte de ulike forskningsspørsmålene:

• Hvor vanlig er fatigue i en pasientgruppe (forekomst/ prevalens)?
• Hvilke faktorer i en persons liv og helse påvirker i hvilken grad de har fatigue (assosierte faktorer)?
• Hva er effekten av ulike behandlinger?
• Hvilke metoder egner seg til å undersøke fatigue i en spesiell pasientgruppe?
• Hvordan oppleves det å ha fatigue?

Forekomst og- eller assosierte faktorer til fatigue var mest undersøkt (131 artikler). Behandling av fatigue ble undersøkt i 37 artikler. Hvordan personer med sjeldne diagnoser opplever å leve med fatigue ble undersøkt i 23 artikler. Kun 15 artikler undersøkte egnethet eller utvikling av undersøkelsesmetoder. Det var stor variasjon i antall artikler og undersøkte spørsmål innen ulike diagnosegrupper (figur 1).

Hvilke metoder ble brukt for å undersøke f​​atigue?

Ulike spørreskjemaer ble brukt i 183 artikler. De fleste (144 artikler) brukte standardiserte spørreskjemaer. Vi fant i alt 28 ulike standardiserte spørreskjemaer, nitten av dem ble brukt bare i en artikkel. Mest brukt var Fatigue Sverity Scale (for voksne) og PedsQL multidimensional fatigue scale (for barn).

Hvordan fant vi ut dette?

Vi brukte en metode som kalles scoping review, eller mapping review. Metoden er spesielt godt egnet til å kartlegge et bredt fagfelt der det ikke finnes mye forskning, eller der det er stor variasjonsbredde i den faglitteraturen som finnes.

Bredt søk ​i mange databaser

Et systematisk søk ble utført i mars 2020 i mange bibliografiske databaser. Vi søkte etter artikler om opplevd fatigue i et utvalg av diagnoser i to hovedgrupper av sjeldne diagnoser: Sjeldne genetiske tilstander og sjeldne medfødte utviklingsforstyrrelser. Det systematiske søket fant i underkant av 10.000 artikler som vi sorterte og vurderte.

Leste 3​39 artikler

Vi fant 339 artikler som kunne tilfredsstille inklusjonskriteriene våre. Disse ble lest i fulltekst, og 215 av dem inneholdt relevant informasjon om opplevd fatigue hos personer med sjeldne diagnoser. Disse ble inkludert i oversiktsartikkelen.

Hva har vi l​ært og hva trengs av videre forskning?

Vi har lært at det finnes en hel del forskning om opplevd fatigue ved ulike sjeldne diagnoser. Det finnes sikkert også artikler som vi ikke fanget opp i dette søket. Vi konkluderer med at det fortsatt er stort behov for forskning om opplevd fatigue ved ulike sjeldne diagnoser.

Det trengs flere studier som har som hovedmål å undersøke fatigue hos persoenr med sjeldne diagnsoer. Det er behov for mer forskning om hvordan personer opplever å leve med fatigue, hvilke konsekvenser det har og hvilke mestringsstrategier de bruker. Dette kan også bidra til å finne måter å definere og forstå opplevd fatigue hos personer med sjeldne diagnoser.

For mange sjeldne diagnoser trengs det også flere studier om forekomst, behandling og utredningsmetoder for opplevd fatigue. For noen diagnosegrupper hvor det allerede finnes en del studier kan det være grunnlag for å lage systematiske oversiktsstudier som vurderer og sammenfatter den forskningen som allerede finnes.

Hva gir denne over​siktsartikkelen ikke svar på?

Vårt mål har vært å presentere hva som kjennetegner forskningen om opplevd fatigue hos personer med sjeldne diagnoser. Artikkelen gir et oversiktsbilde, men gir ikke svar på for eksempel hvor mange med en bestemt sjelden diagnose som har fatigue, heller ikke hvor stor effekt behandling har gitt. For å kunne gi sikre svar på det må man også vurdere usikkerheten i de ulike studiene. Det var ikke mulig innenfor rammene av denne artikkelen, og er heller ikke del av en scoping review metode.

For å kunne legge til rette for videre forskning som kan besvare disse spørsmålene har vi som tilleggsinformasjon laget detaljerte tabeller med informasjon om hver enkelt artikkel vi har inkludert. Disse kan lastes ned sammen med artikkelen.