Vi anbefaler at du alltid bruker siste versjon av nettleseren din.

Holt-Orams syndrom

Holt-Orams syndrom er en sjelden, arvelig sykdom kjennetegnet av medfødte mangler i hender og armer (reduksjonsdeformiteter/ dysmeli), medfødte hjertefeil og hjerterytmeforstyrrelser.

Diagnosebeskrivelse

Hvor vanlig er Holt-Orams syndrom? 

Vi kjenner ikke til hvor mange som har Holt-Orams syndrom i Norge. Antatt forekomst er under en person per 100.000 fødte barn (1,2) 

Årsak og arvelighet 

Holt-Orams syndrom skyldes en genforandring (mutasjon) i TBX5 genet, og er en dominant arvelig tilstand (1-3).  Det innebærer at hvis en av foreldrene har tilstanden, er det 50 prosent sjanse for at hvert av barna arver den.  Hos mange oppstår genforandringen spontant og de er den første i sin familie med tilstanden (1-3). 

Andre navn

Atriodigital dysplasia type 1, Heart-hand syndrome type 1 

Diagnosekoder

ICD-10: Q87.2, ICD-11: LDSF.1Y, OMIM: 142900, ORPHA: 392 

Symptomer og kjennetegn  

Det er stor variasjon i symptomer og kjennetegn ved Holt-Orams syndrom, også innad i en familie. Følgende forekommer i ulik grad (1-4): 

Skjelettet

  • Medfødte mangler i hender og armer (reduksjonsdeformiteter / dysmeli), ofte på begge sider (bilateralt), hvor følgende enten mangler helt eller er underutviklet: 
    • tomlene 
    • underarmsben (radius og ulna) 
    • overarmsben (humerus) 

Hjertet 

  • Medfødte hjertefeil: 
    • Vanligst er et lite hull mellom høyre og venstre side av hjertet (atrieseptumdefekt eller ventrikkelseptumdefekt). Andre typer medfødte hjertefeil forekommer også. 
    • Hjerterytmeforstyrrelser 

Diagnostisering 

Diagnosen settes på bakgrunn av symptomer og kjennetegn som beskrevet over, med medfødte mangler i armer / hender kombinert med hjertefeil og hjerterytmeforstyrrelser, i tillegg til familiehistorie. Diagnosen kan bekreftes med genetisk testing, dette utføres av genetiske avdelinger i de regionale helseforetakene. Berørte familier bør få tilbud om genetisk veiledning (1-5).   

Les mer om diagnostisering hos GeneReviews 

Behandling og oppfølging 

Behandling tar utgangspunkt i symptomer med målsetting å behandle og forebygge komplikasjoner.  Tverrfaglig team av spesialister innen medisinsk genetikk, kardiologi, ortopedi og håndkirurgi, i tillegg til fysio- og ergoterapi er anbefalt (1-4). 

  • Behandling og tilpasninger for å leve med endringer i armer og hender. Oppfølging av dysmeliteam er aktuelt.  
  • Behandling og regelmessig oppfølging av medfødte hjertefeil og hjerterytmeforstyrrelser. 
  • Graviditet: Berørte kvinner som ikke har gjennomgått hjerteevaluering, bør gjøre det før graviditet eller så snart graviditeten er kjent. De med en kjent historie med hjertefeil eller hjerterytmeforstyrrelse bør følges av en kardiolog under graviditet. 

Les mer om behandling og oppfølging hos GeneReviews 

Ressurser og fagmiljøer 

Interesseforening  

Vi kjenner ikke til en egen forening for Holt-Orams syndrom. Avhengig av problemstillinger kan følgende foreninger være aktuelle: 

Fagmiljøer 

  • Barneavdelinger ved de regionale helseforetakene 
  • Kardiologiske avdelinger ved de regionale helseforetakene 
  • Genetiske avdelinger ved de regionale helseforetakene 

Les​ mer om ​dysmeli

TRS har kunnskap om dysmeli som personer med Holt-Orams syndrom kan ha i ulik grad. TRS har utarbeidet informasjon om dysmeli som kan være nyttig for personer med Holt-Orams syndrom, deres pårørende og fagpersoner. Informasjonen omfatter:

  • medisinske forhold (diagnostikk, behandling og oppfølging
  • fysisk funksjon, aktivitet og trening,
  • dagliglivet (barnehage, skole, hjem arbeid, utdanning og fritid)

Les mer om oppfølging, behandling og andre forhold ved dysmeli

En generell veileder for utredning ved reduksjonsdeformiteter (dysmeli) finnes også på helsebiblioteket.no. Den omfatter også mer enn dysmeli ved Holt-Orams syndrom. 

Kunnskapsgrunnlaget for nettinformasjonen TRS lager er innhentet både fra forskning og erfaringer fra personer med diagnosen, deres pårørende og fagpersoner. Når vi benytter forskningsbasert kunnskap som kilder angis hva slags studie det er i parentes bak referansen. Vi mener det er viktig at leseren vet om kunnskapen er hentet fra retningslinjer, systematiske oversikter eller enkeltstudier.  

Les mer om ulike type studier og kunnskapsarbeidet på TRS 

 

Referanser brukt i denne teksten 

  1. McDermott DA, Fong JC, Basson CT. Holt-Oram Syndrome. 2004 Jul 20 [updated 2019 May 23]. In: Adam MP, Feldman J, Mirzaa GM, Pagon RA, Wallace SE, Bean LJH, Gripp KW, Amemiya A, editors. GeneReviews® [Internet]. Seattle (WA): University of Washington, Seattle; 1993–2024. (Elektronisk bok). 
  2. Møller Nielsen AK, Dehn AM, Hjortdal V, Larsen LA. TBX5 variants and cardiac phenotype: A systematic review of the literature and a novel variant - PubMed (nih.gov).  Eur J Med Genet. 2024 Apr;68:104920. doi: 10.1016/j.ejmg.2024.104920. (Systematisk oversikt).
  3. Basson C. Holt-Oram syndrome.  Last update 2019. Orphanet [Internet]. (Offentlig nettside)
  4. Barisic I, Boban L, Greenlees R, Garne E, Wellesley D, Calzolari E, mfl. Holt Oram syndrome: a registry-based study in Europe. Orphanet J Rare Dis. 2014 Oct 25;9:156. doi: 10.1186/s13023-014-0156-y. (Enkeltsstudie).
  5. Brugallé E, Antoine P, Geerts L, Bellengier L, Manouvrier-Hanu S, Fantini-Hauwel C. Growing up with a rare genetic disease: An interpretative phenomenological analysis of living with Holt-Oram syndrome. Disabil Rehabil. 2021 Aug;43(16):2304-2311. doi: 10.1080/09638288.2019.1697763. (Enkeltsstudie). 

 

Sist faglig oppdatert august 2024 

Sist oppdatert 29.08.2024